自閉癥診斷邊緣的孩子-社交、想象力、溝通及重復行為方面的差異

　　出處:Barrett S, Prior M, Manjiviona J. Children on the borderlands of autism: differential characteristics in social, imaginative, communicative and repetitive behaviour domains. Autism.

　　自閉癥孩子在社交互動、溝通、固執性與重復行為上有很大的歧異性，這可能意味著典型自閉癥與其它較輕微癥狀的孩子間缺乏明顯的區隔，這使得在自閉癥邊緣的診斷常會模擬兩可且有困難。發展性語言障礙（developmental language disorders）孩子是與自閉癥孩子重迭的族群之一，多數自閉癥孩童在兩歲時的語言障礙尤其明顯，也常是家長的主訴之一。Mahoney等人(1998)發現，對區分自閉癥與其它廣泛性發展障礙并無”黃金標準”，且有很高比例的診斷誤差，Tager-Flusberg (2003)認為依據語言特質并不能有效的區別自閉癥與發展性語言障礙孩童。這些研究顯示，的確需要進一步研究去探討這些診斷的特質，并經將現行診斷與分類系統更精致化。

　　溝通障礙加上一些類似自閉癥的語言特征也常出現在學習障礙孩子上。其特征很廣，常見的是不明原因的在語言或溝通能力上有明顯困難，例如在理解口語問題，尤其是問句及非字面意思(non-literal)溝通、溝通技巧不佳、重復的問句等特質上與自閉癥孩童很類似。依據DSM-IV自閉癥孩童在社交互動、局限及重復的行為以及語言溝通上有障礙，然而學習障礙的孩子在社交上也會出現困難，也會出現退縮行為及沖動控制不佳等行為。他們常不被同儕接受、較少有朋友、與父母游戲時較少主動。

　　先前研究常以自閉癥孩童與學習障礙孩童做比較，典型上這兩群孩子在社交行為、想象性活動、重復或固執行為、溝通等向度上可以被明顯區分，然而，在自閉癥與學習障礙診斷邊緣的孩子常會有鑒別診斷上的困難，這包括了有自閉行為特征的語言障礙孩童以及自閉癥狀較輕微的孩童，尤其在更小的孩童上鑒別診斷時會更有困難。然而，區別自閉癥與學習障礙在介入與研究領域中都很重要，例如學習障礙孩童常在研究自閉癥之”心智理論(theory of mind)”上作為控制組，因為這兩組孩童在行為上的表現是不同的，但是此假設需要驗證。

　　此研究的目的是

　　1. 調查一群有自閉特質的孩子，比較診斷為自閉癥與語言障礙孩童的自閉特質

　　2. 就由四個方向的行為（包括社交行為、想象活動、重復行為與溝通能力）研究哪些特質可以區分兩組孩童；研究假設自閉組孩童有較多社交互動上的障礙、較多想象能力上的障礙、較多重復行為與較多語用障礙(pragmatic language)，同時也假設某一面向有障礙，在另一面向也會比較有障礙。此外，老師與家長對孩童行為的評量也假設有正相關。

　　在此研究中的診斷為自閉癥或學習障礙的孩童都有些自閉行為特質，兩組同時接受行為、認知、語言以及游戲觀察的評估，經由群族分析(cluster analyses)來看到底哪些參與者可以明顯被區分為自閉癥組或學習障礙組，或依據行為、溝通、認知特質可以區分出更適當的組別。

　　3. 經由臨床診斷來比較這些群族的參與者的特質

　　方法

　　參與者

　　自閉癥的診斷是依據DSM-IV診斷標準，學習障礙診斷是語言治療師依據孩童的語言接受能力、語言結構以及對話中語言的運用等正式與非正式評估，確認為有明顯的溝通障礙之學習障礙孩童

　　37位孩童參與此研究，5位女生與32位男生，年齡范圍在4歲到7歲11個月（平均5.5歲），所有的孩子都會講短詞或短句，除了一位4.5歲的男生。

　　22位孩子診斷為自閉癥（其中2位是亞斯博格癥），15位診斷為學習障礙（10位是語言接受與表達混合型障礙，4位溝通障礙 NOS，1位語言表達障礙）。

　　資料收集：由35位孩童的父母及34位孩 童的 老師填寫問卷，兩組各有一個孩童因為失聯其資料未收集到。老師包括了18位幼兒園老師、11位小學老師、3位特教老師。老師認識孩童平均為12個月。資料收集之研究者不清楚孩童診斷。父母與老師分別透過郵寄方式填寫問卷，問卷包括Children’s Communication Checklist (CCC, Bishop, 1998)、Autism Screening Questionnaire（ASQ, Berument et al., 1999）、Repetitive Behaviours Questionnaire(RBQ, Turner, 1995)。CCC測驗分數越高，溝通障礙越少；ASQ與RBQ分數越高重復行為越多或越嚴重。

　　每位孩童的結構化游戲評估，都經錄像，這些評估至少包括25分鐘自閉癥及溝通障礙孩童與有工作經驗的研究者互動，反應及配合度較差的孩子錄像時間較短。每個孩子依序會看到五組玩具，一次一組間格4分鐘以標準化的方式放置在桌上，直到孩子不玩超過1分鐘的時間，在最后五分鐘，孩子被邀請選擇一個玩具玩，如果孩子沒有做決定，研究者會挑先前他們最感興趣的玩具給他們玩。在游戲評估過程中，研究者會以語言及手勢出現五次”看”的指示，看著并指向墻上鮮艷的海報，如果孩子的注意力沒有被吸引過去，研究者會再做一次。另外，研究者會做五次口語及手勢要求孩子”遞玩具”、”撿玩具”或”坐下”，如果孩子沒反應，研究者會再做兩次。此外，研究者會試圖與孩子輪流玩或互動至少兩次，輪到研究者時，研究者會暫停來看孩子的反應。玩具類型涵蓋各發展范圍，有些可以誘發想象玩法、有些需要輪流玩、也有些需要大人幫忙（例如蓋子轉太緊，孩子打不開）。研究者依據這些行為類別作頻率的紀錄，不同研究者的歸類已經過施測者間信度驗證(inter-rater reliability coefficients .88~1.00)。此外，將社交行為分三類(社交行為、相互協調注意力、行為調節)，進一步依孩子是主動者(initiator)還是反應者(responder)再分兩類。因此，每一個行為可分成六類。

　　孩童的智力測驗是透過WPPSI-R或WSIC-III取得，所有孩子的總智商(FIQ)平均是84 (SD=14.2)，語言智商(VIQ)79 (SD＝14.9)，操作智商(PIQ)94 (SD=14.8)。

　　資料分析

　　由于此研究樣本數小，因此合并采用效應值來協助數據的解釋（效應值的算法依據Cohen,1988的公式 ; ES為0.10為小的效應值，0.25為中，0.4為大的效應值）。兩組孩童的年齡、語言及操作智商均無顯著差異。相關性分析部分，相關系數0.5稱為高度相關，0.3-0.5為中度，0.3以下為輕度相關。由于ASQ問卷與CCC問卷的高度相關性，而ASQ在社交行為的測驗較為完整，因此采用ASQ問卷分數做社交行為之進一步分析。而重復行為部分是以RBQ問卷總分與其它重復行為測驗顯著相關且涵蓋的重復行為最廣，因此，以RBQ總分作為重復行為的進一步分析。在CCC問卷中的語用分項中與ASQ的語言/溝通能力有中度到強烈的相關，且因分項有最好的信效度，因此采用CCC的語用分測驗分數作進一步分析。

　　兩組參與者不同分項行為分數的相關性結果顯示，在社交互動或語言運用障礙越多的孩子，有越多的重復行為，父母填答的社交互動與語言運用有中度相關，表示社交障礙與語言運用障礙是有關的，但是在老師填答的問卷上卻沒有顯著相關性。

　　組別比較

　　兩組父母填答的重復行為有顯著差異（效應值為0.37），而在老師填答的重復行為效應值高達1.15，語言運用能力之效應值達0.64，如所預期的自閉癥孩童的社交互動行為較差、重復行為較多，語言運用能力較差。

　　游戲評估

　　經過Mann-Whitney U 檢定功能性游戲與假扮性游戲都與社交行為有正相關 驗，兩組在功能性游戲與啟始相互協調注意力上有明顯差異，學習障礙孩子這些行為明顯較多。

　　利用探索性集群分析(exploratory cluster analyses)來分析VIQ、PIQ與父母填答問卷及六個游戲特質等變項，排除了缺失資料的個案，有29個參與者數據進入集群分析，利用SPSS K-means將族群分成2、3、4及5群，結果發現，分兩群時有兩組，A組有13位，孩童表現為低VIQ及低PIQ，B組有16位，孩童社交互動差、重復行為多、語言運用差，而A、B兩組在游戲的特質上沒有差異，且這兩個族群與臨床診斷無相關。

　　分成三群的結果可能最有利于解釋自閉癥診斷邊緣孩童的表現，其中A組有9位，B組13位、C組13位，三組在游戲特質上沒有差異，經過Tukey’s Honestly Significant Difference比較三組的特質，B組有最高的VIQ與PIQ，可被認為是高功能組(high-functioning)，C組孩童的VIQ與PIQ最低，是低功能組，A組在VIQ與PIQ分數上有明顯的落差，是學習障礙孩童的特質。在問卷結果部分，A組在社會互動上與重復行為上分數較低，而在語言運用能力上分數最高，這像是學習障礙孩童的特質；C組在社交互動上較有問題，且有較多重復行為，及較多語言運用障礙，因此C組低功能組，是被父母認為最有自閉特質的一群；B組，高功能組，介于其余兩者之間，但只有在語言運用能力上顯著與B、C組不同。

　　族群特質與臨床診斷的相互關系顯示，LD組有一半的人在分在A組，其余的分散在B組與C組，因此， A組的主要成員是來自于LD組，這與組A的自閉特質較少且智商表現特質較為一致。高功能組-B組的主要成員是類自閉癥孩童，有3個診斷為高功能自閉癥，1個亞斯博格癥，一個智商為120的自閉癥，這一組可稱為高功能自閉癥組。半數以上的自閉癥是在低功能-C組，主要是診斷為類自閉癥，但有一個亞斯博格癥與高功能自閉癥孩童也分到此組，原因是智力測驗結果落在邊緣且在游戲評估階段不配合。

　　討論

　　兩群參與者一些行為特質上的確有不同，自閉癥組在游戲時之啟始相互協調注意力(initiated joint attention)能力比學習障礙組明顯較少，其它社交行為差異也如預期，自閉癥孩童組較差，但未達統計顯著差異。自閉癥孩童明顯參與較少想象性游戲(包括功能性游戲與假扮游戲)，不過只有在功能性游戲組有達顯著差異，此結果支持了自閉癥組在想象性游戲上明顯比學習障礙組孩童差。

　　依據父母及老師填答問卷結果，自閉癥孩童組有較多、較嚴重的重復行為，在老師填答的問卷達到大的效應值，且有較低的語言運用能力，但只有在老師填答問卷上有顯著差異。

　　兩個探索性集群分析顯示，將所有參與者分為兩組，可分為高功能組與低功能組-低VIQ與PIQ、重復行為多，人際互動與語言運用較有困難。三組之族群分析，從結果顯示，可能可以協助在自閉癥與學習障礙診斷之間的診斷差異，兩組在相互協調注意力明顯有差異，尤其是啟始相互協調注意力上，而此障礙是社交互動障礙上之表達的問題，而非社會行為問題，例如自閉癥孩童用原始命令(protoimperative)的溝通手勢或口語來表達需求，但很少用陳述(protodeclarative)的手勢來表達興趣或使用相互協調注意力。自閉癥孩童的溝通行為偏向行為調節或以需求為基礎，很少是以社交分享為目的。

　　自閉癥孩童在社交行為上的結果與先前文獻不一致，這也讓作者質疑DSM-4與ICD-10區分類自閉癥與學習障礙孩童上過度強調社交互動上的障礙，在某些社交行為上也許是，但不足以區分自閉癥與有行為問題的學習障礙，因學習障礙孩童也會經驗到社交上的困難，尤其是語言運用有障礙的孩子。除了相互協調注意力外的社交行為，并不足以區分自閉癥孩童及癥狀邊緣的學習障礙孩童。

　　此研究游戲評估是高度結構化的游戲活動、一對一大人與小孩互動的情境，要求孩子在坐姿下活動，先前研究發現自閉癥孩童在結構化環境下較會啟始社交互動，會表現出較適切的社交行為。此研究結果雖與預期不同，但也反映了這樣的結構化情境可以促進自閉癥孩子的最佳游戲表現。自閉癥孩童在功能性游戲上的顯著差異與他們在創造性、想象性游戲上的障礙有關，而不是在假裝(pretending)上有困難。這個問題可能是一般類化能力的問題，包括產生游戲計劃(play schemata)上。此研究結果發現，自閉癥孩子與學習障礙孩子在假扮性游戲及功能性游戲上無顯著差異，表示假扮性游戲不是區分兩組的特征之一，尤其是區分輕微的自閉癥孩童與有行為問題的學習障礙孩童。

　　兩組孩童在重復性、固執行為上有顯著差異，自閉癥孩童明顯較多固執行為，這顯示重復行為可作為一個區別兩組的因子，然而在游戲評估中，孩子較少出現重復行為，這與評估時的高度結構環境有關，因此，環境的結構化可能可以協助孩子降低環境復雜度與不確定性，進而減少重復性行為。

　　兩組孩童均在語言運用上有困難，但只有在老師填答的問卷上兩組有顯著差異， 家長與 老師之間評分的差異反映了在學校溝通需求的復雜度與不確定性，語言運用的困難在家中熟悉的互動模式下較少出現，此外，家長會采用調整策略來幫助孩子的溝通，因此會影響在家中的溝通能力需求。

　　此研究欲探索自閉癥與學習障礙孩童差異的可能特質，經過集群分析，找出三組其特質分別是：低功能自閉癥組、高功能自閉癥（或亞斯博格癥）、及語言障礙，集群分析顯示組別與VIQ、PIQ有明顯相關，這與先前自閉癥分類的研究結果類似，認知功能上的差異是最有利于其它因子來做鑒別診斷。此外，這三個族群在社交互動、重復行為及語言運用能力障礙的程度也有所不同，學習障礙組在這些能力上的困難最少，而另兩組則是在智商測驗的結果有差異，而非行為表現。

　　研究限制

　　樣本數少，使得統計檢定力不足，且難以概化。

　　類自閉癥與學習障礙孩童是兩群異質性高的族群，各有各自的次類別，在溝通障礙中，孩童有語言運用的困難與社交特質等行為是最像自閉癥孩童的。自閉癥孩童與學習障礙孩童各自都包含不同年齡、發展程度、智商表現、及嚴重程度不同。將這些異質性高的孩子放在一起，可能會降低此研究偵測組間差異的可能性，然而，若針對幼小孩童，樣本收集上的障礙也會導致組間比較上的困難。未來研究應增加樣本數。

　　結論與未來研究建議

　　此研究發現，語言障礙與自閉癥之間有一些可能的區別，但沒有明顯的差別(sharp distinction)，有些孩子的確介于兩者之間，而不能用現有的診斷名詞歸類。此研究結果與自閉癥的診斷是在社交互動、溝通及重復行為的嚴重程度不一的光譜線概念是一致的，因此，對自閉癥邊緣孩童的診斷仍需是持續的而非絕對，或歸類在語言發展障礙中。